Клинико-морфологическое обоснование активной хирургической тактики при аномалиях развития урахуса у детей

Вопросы, связанные с лечебной тактикой при различной патологии урахуса, остаются на сегодняшний день мало освященными как в отечественной, так и в иностранной литературе. Публикации в периодической печати, освящающие современное состояние проблемы, единичны, а монографические работы отсутствуют вовсе [1-5]. Недостаток современных обобщающих данных связан с относительной редкостью патологии и невозможностью провести достоверный статистический анализ тех или иных вопросов на значительном клиническом материале. Все это оставляет ряд положений, связанных с различными аспектами диагностики и лечения патологии урахуса, дискутабельными и требующими уточнения. Одним из таких вопросов является определение показаний для оперативного лечения патологии урахуса – ключевой вопрос хирургического лечения заболевания. Если риск опухолевой трансформации с развитием аденокарциномы в детском возрасте не столь актуален, то гнойные осложнения имеют существенней риск развития. Если при гнойных осложнениях с деструкцией тканей вопрос необходимости активной тактики должен быть решен однозначно в пользу операции, поскольку он продиктован развивающейся ургентной ситуацией в брюшной полости, то вне осложнений, такой подход не является столь очевидным [6,7].

Большинство работ, посвященных проблеме оперативной активности при аномалиях урахуса, основано на личном мнении авторов, сформированном, как правило, на относительно небольшом клиническом материале и не обладающим достаточной статистической достоверностью.

В научной литературе обсуждаются две точки зрения, полностью противоположные друг другу: 

• первая: максимальная хирургическая активность, обусловленная риском опухолевой трансформации, гнойными осложнениями, перфорацией в брюшную полость и реализацией иных осложнений [6,8-13]. S. Chiarenza, M. Bertozzi, W.M. Colin, McCollum, I. Sukhotnik, C. Pesce практически всех своих пациентов с патологией урахуса оперировали [3,14-18].
• вторая: максимально консервативное ведение, связанное с большим количеством асимптоматических форм, выявляемых случайно; низкая частота малигнизации, возможность спонтанной регрессии в процессе жизни не только в раннем детском возрасте, но и в последующие периоды [4,19,20]. По мнению M. NoguerasOcana и соавт. у большинства пациентов (8 из 13) отмечен спонтанный регресс урахуса, оперированы только двое больных (15,4%) в связи с инфекционными осложнениями. Авторы предлагают вести пациентов с симптоматической и несимптоматической патологией урахуса консервативно и прибегать к хирургическому лечению только при рецидиве гнойно-воспалительных осложнений. C.R. Dethlefs и соавт. указывал на отсутствие необходимости операции при минимальной выраженности симптомов у всех пациентов, особенно у детей до 6 месяцев, считая очень вероятной регрессию образования, а риск развития осложнений минимальным [4].

Выше представленная противоречивость в подходах к ведению пациентов детского возраста с патологией урахуса, по нашему мнению, обуславливает актуальность проведенного исследования.

МАТЕРИАЛ И МЕТОДЫ

Нами проведен анализ лечения 75 пациентов с патологией урахуса с целью обоснования тактики ведения и определения необходимости выполнения оперативного вмешательства. Анализируемая патология была представлена: кистой урахуса (n=36), урахальным синусом (n=13), свищем урахуса (n=23) и урахальным дивертикулом (n=3). При распределении пациентов по полу несколько преобладали мальчики (n=44) над девочками (n=31). Частоту выявления патологии в возрастном аспекте демонстрирует рисунок 1.

Рис. 1. Возраст пациентов с аномалиями развития урахуса
Fig. 1. Age of patients with urachal anomalies

Из приведенного графика следует, что, несмотря на пик встречаемости патологии на первом году жизни и значительное снижение в возрасте 1-3 года линия тренда не имеет достоверного снижения частоты в популяции до достижения взрослого возраста.

С целью анализа ситуации и определения показаний к оперативному вмешательству при аномалиях урахуса были проанализированы:

• эпидемиология различных видов патологии урахуса, в том числе, частота планового (случайного) выявления асимптоматических вариантов заболевания и осложненных форм во всей выборке пациентов (n=75);
• анализ результатов бактериологического исследования при патологии урахуса (n=55);
• анализ гистологической картины удаленных тканей у оперированных пациентов (n=45).

РЕЗУЛЬТАТЫ И ОБСУЖДЕНИЕ

Проведенный анализ частоты осложненных и неосложненных случаев при различных формах аномалии урахуса показал, что наибольшая частота осложнений (нагноение, воспаление) отмечается при кисте и синусе урахуса, наличие дренирования свищевого хода обеспечивает меньшее число осложнений при свище урахуса. Общее число осложненных форм составило 35 (46,7%), неосложненных – 40 (53,3%). Распределение осложненных и неосложненных форм представлено на рисунке 2.

Рис. 2. Количество больных с осложненными и неосложненными формами при различных аномалиях развития урахуса
Fig. 2.The frequency of complicated and uncomplicated cases with various urachal anomalies

При анализе частоты осложнений в зависимости от возраста пациентов отмечена несколько большая частота осложнений на первом году жизни ребенка, в последующем встречаемость осложненных форм заболевания была равной или несколько реже неосложненных ( рис. 3).

Рис. 3. Количество больных с осложненным и неосложненным течением аномалий развития урахуса в различном возрасте
Fig. 3. The number of patients with complicated and uncomplicated course of urachal anomalies in different ages

Значительная частота развития гнойных осложнений требует проведения превентивной коррекции пороков развития урахуса.

Поведен анализ результатов посевов на флору при аномалиях урахуса. Все заборы микрофлоры проводились в соответствии с правилами отбора биологического материала.

В случае осложненных форм во всех наблюдениях – 100% (n=35) отмечался высев патогенной микрофлоры в титре не менее 105 КОЕ/мл, что является закономерным и соответствует клинической картине гнойных осложнений. Спектр представленных возбудителей представлен следующими микроорганизмами: E.coli (n=21), Klebsiella spp (n=5), Proteus spp (n=5), Ent. faecalis (n=3), St. saprophyticus (n=1).

При выполнении оперативного вмешательства в плановом порядке у пациентов с асимптоматической патологией урахуса проанализированы результаты как интраперационного посева (n=39), так и посева с кожной поверхности при наличии свища (n=13). Значимым считался так же высев в титре не менее 105 КОЕ/мл.

Интраоперационные высевы при отсутствии клинических проявлений были положительны в 27 случаях из 39 (69,2%) и представлены следующими возбудителями: E.coli (n=14), Klebsiella spp (n=3), Proteus spp (n=3), Ent. faecalis (n=3), St. saprophyticus (n=1), микст-флора отмечeна в трех случаях – сочетание E.coli + Klebsiellа spp (n=2) и сочетание E.coli + грибы Candida (n=1). Все выделенные патогенные микроорганизмы являются характерными для мочевых путей, что в сочетании с нарушением пассажа мочи с высокой степенью вероятности может привести к развитию гнойного процесса с клиническими проявлениями. Обращает на себя внимание то, что при микст-флоре второй возбудитель имел существенно меньший титр – 103 КОЕ/мл. Рисунок 4 демонстрирует спектр и частоту встречаемости возбудителей, как при наличии осложнений, так и при асимптоматическом течении заболевания, при этом отмечены различия в характере флоры, высеваемой с кожи и слизистых оболочек. В посевах с покровов (кожа, слизистая оболочка свища или синуса) положительные высевы отмечены у 12 (92,3%) пациентов из 13. Следует учитывать, что если высев St. aureus (n=4) может быть расценен как кожный микроорганизм, то E.coli (n=5) и Ps. auroginosa (n=2) являются уропатогенами. Наличие микст-высева в одном случае (E.coli+ Proteus spp) также можно расценивать как характерную флору мочевых путей. Отсутствие высева отмечено только у одного (7,7%) пациента (рис. 5).

Рис. 4. Частота высеваемости различной микрофлоры во время операции при осложненном и неосложненном течении аномалий развития урахуса
Fig. 4. The frequency of sowing of various microflora during surgery with a complicated and uncomplicated course of urachal anomalies

Рис. 5. Частота высеваемоемости микрофлоры с покровов (кожа, слизистая оболочка свища или синуса) при аномалиях развития урахуса
Fig. 5. The frequency of sowing of various microflora from the integument ((skin, mucous of the fistula or sinus) with urachal anomalies

Учитывая полученные результаты можно сделать вывод, что микробный агент, представленный преимущественно уропатогенами, диагностирован практически во всех случаях в титре, достаточном для активации клинического воспаления, и не исключает развития последнего в любой момент времени.

Для проведения анализа гистологической картины при аномалиях урахуса оценены 45 морфологических препаратов, из них в 35 случаях объектом исследования являлись макроскопически неизмененные ткани без признаков воспаления, в 10 – ткани из очага воспалительного процесса. Исследование микропрепаратов проводилось с применением стандартных патологоанатомических методик, морфологическая картина оценивалась с точки зрения наличия воспалительных изменений. В случаях получения гистологического материала у экстренно оперированных пациентов (n=10) во всех случаях констатирована деструкция тканей. В 35 случаях оценена морфологическая картина у пациентов, оперированных в «холодном» периоде с различными формами аномалий урахуса – киста (n=15), синус (n=5), свищ (n=13), дивертикул (n=2). Во всех случаях констатированы очевидные признаки хронического воспаления – фиброзная ткань с лейкоцитарной инфильтрацией различной степени выраженности, однако наибольшая степень выраженности хронического воспаления отмечена у пациентов с кистой и свищом урахуса, наименьшая – при дивертикуле урахуса. Данные отличия, по нашему мнению, связаны с наиболее выраженными обструктивным изменениями и затрудненным дренированием содержимого урахуса при свище и кисте и максимальными возможностями для опорожнения его в мочевой пузырь при дивертикуле. Морфологическая картина выявленных изменений представлена на рисунке 6.

Рис. 6. Морфологические изменения при патологии урахуса. Окраска гематоксилином и эозином. Увеличение. A,B,C – 200; D-160. А. Дивертикул урахуса. Урахус выстлан гиперплазированным переходным эпителием (уротелием), окружен плотной фиброзной тканью с умеренной лимфоцитарной инфильтрацией (хроническое воспаление). B. Свищ урахуса. Урахус выстлан гиперплазированным переходным эпителием (уротелием), окружен рыхлой фиброзной тканью со слабой лимфоцитарной инфильтрацией (хроническое воспаление); в просвете – оксифильное содержимое C. Синус урахуса. Выраженная десквамация уротелия с умеренной лимфоцитарной инфильтрацией в фиброзной ткани. D. Киста урахуса с уплощенным уротелием и гиалинизированной соединительной тканью.
Fig. 6. Morphological changes in the pathology of urachus. Hematoxylin and eosin stain. Magnification. A, B, C - 200; D-160. A. Urachal diverticulum. Urachus is lined with hyperplastic transitional epithelium (urothelium), surrounded by dense fibrous tissue with moderate lymphocytic infiltration (chronic inflammation). B. Urachal fistula. Urachus is lined with hyperplastic transitional epithelium (urothelium), surrounded by loose fibrous tissue with weak lymphocytic infiltration (chronic inflammation); in the lumen - oxyphilic contents. C. Urachal sinus. Pronounced desquamation of urothelium with moderate lymphocytic infiltration in fibrous tissue. D. Urachal cyst with flattened urothelium and hyalinized connective tissue

ВЫВОДЫ

Патология урахуса в детском возрасте часто приводит к развитию различных гнойных осложнений, являясь ургентной ситуацией. Общая частота осложненных форм заболевания составляет практически половину всех случаев – 46,7%.

Микробиологическое исследование при аномалиях развития урахуса при наличии острого воспаления демонстрирует 100% обсемененность патогенной флорой, вне такового – этот показатель равен 69,2%, что говорит о наличии хронического инфекционного процесса, и сохраняющейся вероятности его активации.

При анализе морфологических препаратов тканей, удаленных вне ургентных ситуаций, в 100% случаев присутствуют признаки хронического воспаления.

С учетом выше приведенных обстоятельств, считаем оперативное вмешательство при неосложненной патологии урахуса обоснованным. Проведение его планово, вне воспалительного процесса позволяет избежать гнойных осложнений, выполнить вмешательство с минимальными рисками, используя малоинвазивные методики.

ЛИТЕРАТУРА

1. Дмитриева Е.В., Буланов М.Н., Блинов И.А., Лыков В.Е. Ультразвуковая диагностика аномалий мочевого протока (урахуса) у детей. Ультразвуковая и функциональная диагностика 2016;( 2):43-56. [Dmitrieva EV, Bulanov MN, Blinov IA, Lykov VE. Ultrasound diagnostics of abnormalities of the urinary duct (urachus) in children. Ul'trazvukovaya i funkcional'naya diagnostika = Ultrasound and functional diagnostics 2016;( 2): 3-56. (In Russian)].
2. Поддубный И.В., Исаев Я.А.. Аномалии мочевого протока у детей. Российский вестник детской хирургии, анестезиологии и реанимации 2015;V( 2): 83-92. [Poddubnyj IV, Isaev YAA. Abnormalities of the urinary duct in children. Rossijskij vestnik detskoj hirurgii, anesteziologii i reanimacii = Russian Bulletin of Pediatric Surgery, Anesthesiology and Intensive Care 2015;V( 2): 83-92. (In Russian)].
3. Chiarenza S, Bleve C. Laparoscopic management of urachal cysts. Transl Pediatr 2016;5(4):275-281. DOI: 10.21037/tp.2016.09.10
4. Dethlefs CR; Abdessalam SF; Raynor SC; Perry DA;Allbery SM; Lyden ER; et al. Conservative management of urachal anomalies. J Pediatr Surg 2019;54(5):1054-1058. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2019.01.039.
5. Elkbuli A. Surgical management for an infected urachal cyst in an adult: Case report and literature review. Int J Surg Case Rep 2019;57:130-133. doi: 10.1016/j.ijscr.2019.03.041
6. Siow SL, Sha HL, Wong CM.). Abdominal tuberculosis manifested as tuberculosis of the urachal sinus in an adolescent and the role of laparoscopy in the management: a rare case report. BMC Infect Dis 2016 5;16:68. doi: 10.1186/s12879-016-1405-6.
7. Davidson BR, Brown NJ, Neoptolemos JP. Haemorrhage into a urachal cyst presenting as an 'acute abdomen'. Postgrad Med Journal 1987 ; 63(740): 493–494. doi: 10.1136/pgmj.63.740.493
8. Ashley R.A., Inman B.A., Routh JC, Rohlinger A.L, Husmann D.A, Kramer S.A. Urachal anomalies: a longitudinal study of urachal remnants in children and adults. J Urol 2007;178(4 Pt 2):1615-8. DOI: 10.1016/j.juro.2007.03.194
9. Gleason JM, Bowlin PR, Bagli DJ, Lorenzo AJ, Hassouna T, Koyle MA, et al. Farhat WA. A Comprehensive Review of Pediatric Urachal Anomalies and PredictiveAnalysisforAdult UrachalAdenocarcinoma.J Urol 2015, 193(2): 632-636. doi: 10.1016/j.juro.2014.09.004
10. Prentiss RJ, Mullenix RB, Whisenend JM, Feeney MJ. Tumors of the urachus; report of five cases. Calif Med 1956;84(1):24-8.
11. Stenhouse G, McRae D, PollockAM. Urachal adenocarcinoma in situwith pseudomyxoma peritonei: a case report. J Сlin Рathol, 2003, 56(2), 152–153. DOI: 10.1136/jcp.56.2.152
12. Jeong H.J., Han D.Y., Kwon W.A. Laparoscopic Management ofComplicated Urachal Remnants. Chonnam Med J 2013 ; 49(1):43- 47. DOI: 10.4068/ cmj.2013.49.1.43
13. Bannon A, Black P, Turner J, Gray S, Kirk S. Belly button piercings: a saving grace? A patent urachus presenting in a 17-year-old girl. BMJ case reports, 2014, bcr2014204336. doi:10.1136/bcr-2014-204336
14. Bertozzi M, Nardi N., Prestipino M., Magrini E., Appignani A. Minimally invasive removal of urachal remnants in childhood. Pediatr Med Chir 2009;31(6):265-8.
15. Cutting CW, Hindley RG, Poulsen J. Laparoscopic management of complicated urachal remnants. BJU Int 2005;96(9):1417-21.doi:10.1111/ j.1464-410X.2005.05856.x
16. McCollum MO, MacNeilyAE, Blair GK. Surgical implications of urachalremnants: Presentation and management. J Pediatr Surg 2003 May;38(5):798-803. DOI: 10.1016/jpsu.2003.50170
17. Sukhotnik I,Aranovich I, Mansur B. laparoscopic surgery of urachal anomalies: a single-center experience. Isr Med Assoc J 2016 Nov;18(11):673-676
18. Pesce C., Costa L., Musi L., Campobasso P., Zimbardo L.. . Relevance of Infection in Children with Urachal Cysts. Eur Urol 2000;38(4):457-60. DOI: 10.1159/000020324.
19. Nogueras-Ocaña M., Rodríguez-Belmonte R., Uberos-Fernández José., Jiménez-Pacheco A., Merino-Salas S., Zuluaga-Gómez A. Urachal anomalies in children:surgical or conservative treatment?J Pediatr Urol 2014;10(3):522- 6. doi: 10.1016/j.jpurol.2013.11.010.
20. Bagnara V,Antoci S, Bonforte S, Privitera G, Luca T,Castorina S.Clinical considerations, management and treatment of fever of unknown origin caused by urachal cyst: a case report. J Med Case Rep 2014 25;8:106. doi: 10.1186/1752-1947-8-106.